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    一般情況：患兒，男，11歲。

    主訴：因左上腹膨隆半年、上腹脹痛不適10余天于2011年7月18日收治入院。

    病史：入院前半年患兒左側(cè)腹較右側(cè)腹膨隆，無(wú)其他癥狀未予重視。入院前10余天，患兒訴左側(cè)腹部脹痛不適，進(jìn)食后明顯，多日未排便。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院腹部MRI檢查：腹腔左側(cè)巨大囊性占位性病變，與胰腺關(guān)系緊密；結(jié)腸充氣明顯。

    入院體格檢查：患兒生命體征平穩(wěn)，發(fā)育正常，營(yíng)養(yǎng)差；皮膚、鞏膜無(wú)黃染；心、肺功能無(wú)異常；左側(cè)腹膨隆，左上腹捫及一巨大包塊，上至左側(cè)肋弓下緣，下至左側(cè)髂窩，邊界較清晰，表面光滑，包塊固定，輕壓痛；肝脾肋下未捫及，Murphy征陰性；移動(dòng)性濁音陰性，腸鳴音弱；雙下肢無(wú)水腫。

    輔助檢查：
    血生化檢查、血及尿淀粉酶、腫瘤標(biāo)志物CEA、CA19-9值均正常。PLT564×
    腹部CT檢查：胰腺體尾部巨大囊實(shí)性腫瘤，大小約8.3cm×15.7cm,沿左側(cè)腹膜后生長(zhǎng)，上至膈下，下至骨盆上緣，向前推擠壓迫胃，部分包繞腹腔干、門(mén)靜脈，完全包繞脾動(dòng)、靜脈，壓迫左腎及左腎靜脈，提示“胰母細(xì)胞瘤可能”
    超聲檢查：胰腺體尾部“蜂窩狀”改變，左側(cè)腹腔巨大囊實(shí)性混合多房性包塊，包塊來(lái)自于胰腺體尾部可能，胰腺囊腺瘤不排外。

    診療經(jīng)過(guò)：
    2011年7月22日于全身麻醉下行剖腹探查+胰腺體尾部聯(lián)合脾臟切除+囊實(shí)性包塊切除術(shù)。
    術(shù)中見(jiàn)結(jié)腸和部分降結(jié)腸因受壓顯著擴(kuò)張，呈不全性腸梗阻表現(xiàn)；脾臟輕度腫大；左側(cè)后腹膜巨大囊實(shí)性包塊，囊性為主，穿橫結(jié)腸系膜根部，上至賁門(mén)右側(cè)，下至左側(cè)髂窩，左至脾門(mén)，右至胰腺頸部。胰腺體尾部受累，胰腺與包塊之間無(wú)明確分界線(xiàn)，脾動(dòng)脈和脾靜脈均被包塊包繞。胰腺及其以上平面包塊呈蜂窩狀，囊腔大小如米粒至葡萄不等，壁透明；胰腺水平面以下則呈較大多房性囊性包塊，最大直徑約10cm（圖1）。抽取囊液大部分呈淡黃色，少許呈深褐色。
    術(shù)中快速冷凍病理檢查：胰腺來(lái)源的囊狀擴(kuò)張淋巴管，海綿狀淋巴管瘤可能。手術(shù)切除病灶和受累胰腺體尾部及脾臟，電凝損毀殘余囊壁。
    患兒術(shù)后恢復(fù)順利，無(wú)胰液漏、糖尿病等并發(fā)癥發(fā)生，術(shù)后12d痊愈出院。
    術(shù)后病理檢查：起源胰腺并累及脾臟的海綿狀淋巴管瘤伴少許海綿狀血管瘤（圖2,3）。
 

    病例討論

    海綿狀淋巴管瘤是由淋巴管和結(jié)締組織組成的一種先天性良性腫瘤，主要由淋巴管內(nèi)皮細(xì)胞增生或淋巴管擴(kuò)張而成。

    起源于胰腺并累及后腹膜的海綿狀淋巴管瘤較為罕見(jiàn)胰腺淋巴管瘤生長(zhǎng)相對(duì)緩慢，當(dāng)腫瘤較小時(shí)，可無(wú)癥狀或輕度腹部不適；當(dāng)腫瘤明顯增大時(shí)，可捫及腹部包塊或腹部局部隆起，有時(shí)壓迫周?chē)K器組織，引起相應(yīng)癥狀。該患兒表現(xiàn)為病灶壓迫脾靜脈引起脾臟腫大，同時(shí)壓迫腸管導(dǎo)致不全性腸梗阻癥狀。胰腺淋巴管瘤多發(fā)且大小不等，呈單房、雙房或多房，囊壁厚薄不均。內(nèi)襯鱗狀上皮細(xì)胞，偶見(jiàn)柱狀黏液性細(xì)胞和少許脂肪細(xì)胞。該患兒病變組織中合并少許海綿狀血管瘤，有別于其他海綿狀淋巴管瘤病例資料。

    Raval等報(bào)道9例患者中腫瘤標(biāo)志物CEA、CA19-9均高于正常水平，3例CEA>450μg/L,但仍缺乏特異性。腹部超聲或EUS檢查常提示較低回聲團(tuán)塊，無(wú)明顯血流信號(hào)，這與血流豐富的惡性腫瘤不同。CT或MRI檢查可以發(fā)現(xiàn)囊實(shí)性包塊與周?chē)M織分界較清楚，呈多房性或“蜂窩狀”表現(xiàn)，無(wú)明顯強(qiáng)化表現(xiàn)，但仍很難與胰腺或后腹膜相關(guān)的囊性病變相鑒別。由于該病比較罕見(jiàn)，細(xì)針穿刺細(xì)胞學(xué)檢查也難以獲得正確診斷對(duì)于影像學(xué)檢查或細(xì)針穿刺細(xì)胞學(xué)檢查確診為胰腺海綿狀淋巴管瘤患者且無(wú)不適癥狀的，可以保守治療。然而，胰腺囊實(shí)性病變有多種類(lèi)型，術(shù)前難以判斷其良、惡性。

    因此，對(duì)診斷不明并有明顯臨床癥狀的患者宜積極手術(shù)治療。術(shù)中需行快速冷凍病理檢查以進(jìn)一步明確診斷。根據(jù)病變大小、累及范圍等因素來(lái)決定術(shù)式。盡可能保留正常組織，部分患者需要聯(lián)合行脾臟切除術(shù)。該患兒因脾動(dòng)脈和脾靜脈被完全包裹在病變組織中，實(shí)施保留脾臟的手術(shù)十分困難。因此，我們采取了脾臟、胰腺體尾部和海綿狀淋巴管瘤聯(lián)合切除的術(shù)式。海綿狀淋巴管瘤屬良性病變，遠(yuǎn)期預(yù)后良好。若術(shù)中探查完整切除病灶對(duì)正常組織結(jié)構(gòu)損傷較大時(shí)，可行病灶局部切除以緩解癥狀。(蔡強(qiáng) 喻智勇 徐**)